目的:报告1例红色毛癣菌引起的皮下脓肿型Majocchi肉芽肿,并对国内报道的类似病例进行文献回顾。方法:对患者的临床资料、真菌学检查、分子生物学鉴定、组织病理及疗效进行分析,并对1998—2012年国内报道的16例红色毛癣菌肉芽肿进行分析比较。结果:患者为女性,23岁。患有特发性血小板减少性紫癜,长期应用糖皮质激素,左小腿出现结节、脓肿及溃疡4个月。溃疡表面分泌物真菌镜检菌丝阳性,真菌培养及分子生物学鉴定为红色毛癣菌。皮损组织病理可见真皮深层及皮下组织大片坏死,有较多中性粒细胞和少量多核巨噬细胞浸润,PAS染色可见菌丝。诊断为:红色毛癣菌皮下脓肿型Majocchi肉芽肿。伊曲康唑治疗3个月皮疹消退留有瘢痕,随访3个月无复发。文献回顾发现,红色毛癣菌肉芽肿病程长,大部分患者免疫功能正常,皮损多为结节、斑块,出现皮下脓肿较少见。应用伊曲康唑或特比萘芬治疗一般均有较好治疗效果。结论:红色毛癣菌致皮下脓肿型Majocchi肉芽肿较少见,及时足量应用伊曲康唑治疗,疗效确切。