【摘 要】
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目的:探讨气管支气管窦组织细胞增生伴巨大淋巴结病（又称Rosai-D orfman病,RDD）的临床特点及诊疗过程,从而提高对气管支气管RDD的认识,减少误诊率。方法:回顾性分析2015年4月广西医科大学第一附属医院收治的一例多次纤支镜未能确诊,肺叶切除术后病理确诊为RDD患者的临床资料,并通过检索中国知网、万方、Pub Med等数据库,对相关文献进行分析,归纳其临床特点。结果:1.本例患者资料:
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目的:探讨气管支气管窦组织细胞增生伴巨大淋巴结病（又称Rosai-D orfman病,RDD）的临床特点及诊疗过程,从而提高对气管支气管RDD的认识,减少误诊率。方法:回顾性分析2015年4月广西医科大学第一附属医院收治的一例多次纤支镜未能确诊,肺叶切除术后病理确诊为RDD患者的临床资料,并通过检索中国知网、万方、Pub Med等数据库,对相关文献进行分析,归纳其临床特点。结果:1.本例患者资料:⑴一般资料:36岁,男性;⑵临床表现:咳嗽、咳痰、活动后气促;查体:右肺呼吸音减弱。⑶胸部CT:右肺门肿块并右肺下叶与中叶肺含气不全、肺不张。纤支镜:右中干开口肿物阻塞。⑷病理学:大体病理:肿物位于右下肺支气管开口处,几乎完全阻塞中间支气管,纵膈肺门淋巴结肿大。镜下病理:淋巴结:窦组织细胞增生。肿物:许多单核巨噬细胞成片状、小结节增生,同时有明显的吞噬细胞碎片,吞噬淋巴细胞、红细胞现象。淋巴组织和窦组织细胞周围有大量纤维组织增生包绕。免疫组化:CD138（-）,CD1a（-）,CD38（++）,CD68（+++）,CK（-）,CK14（-）,CK7（-）,CK高（-）,Napsin A（-）,P63（-）,S-100（+++）,TTF-1（-）。⑸诊治过程:外院诊断为肺癌、炎性假瘤,我院诊断为肺癌,行肺叶切除术,术后病理诊断为Rosai-Dorfm an病。术后随访5年无复发及进展。2.文献复习结果:自1983年至2019年报道的累及气管支气管的RDD共19例,包括本例在内共20例,均为个案报道。（1）气管支气管RDD临床表现以气道症状为主,包括咳嗽、喘息、呼吸困难,可伴有颈部、纵膈、气管旁淋巴结肿大。（2）影像学上主要表现为管腔内外生性的肿物,可浸润管壁全层,PET-CT表现为肿物及肿大淋巴结高代谢。（3）病理特征是特征性RDD组织细胞和伸入运动,免疫组化特征是S100、CD68阳性表达,CD1a阴性表达。（4）气管支气管RDD主要治疗目标为解除气道梗阻,对于症状轻微的患者可采取观察处理,文献中报道了硬性支气管镜下微创手术、激光切除术、手术三种主要治疗手段,部分病例加用激素、放疗、化疗。采取积极治疗的14例患者中,1例预后不详,5例出现了复发;采取观察治疗的5例患者中,1例预后不详,1例因病情进展迅速而死亡,2例出现了加重,复发及加重的患者均为伴淋巴结或多器官受累患者。结论:1.气管支气管RDD以咳嗽、呼吸困难、喘息为首发表现,影像学主要表现为管腔内外生性肿块,可浸润管壁全层,临床表现、实验室检查缺乏特异性,发病率低,易误诊。2.确诊依赖活检病理、免疫组化,其病理特征是特征性大组织细胞和伸入运动现象,免疫组化特征是S100阳性、CD68阳性,CD1a阴性。3.该病病程以良性为主,治疗方法包括手术、激素、化疗、放疗等,目前尚无统一的治疗标准,靶向药物是目前的研究热点。4.气管支气管RDD复发率较高,伴有淋巴结或多器官受累的患者较差,需要长期随访,定期复查。
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