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本文报道1例多系统性朗格汉斯细胞组织细胞增生症。患儿女,1岁11个月,全身皮疹1年余,渐进性皮肤苍黄半年。头颅影像学显示颅骨骨质缺损。皮肤组织活检示：角化不全伴浆痂。真皮浅层水肿,并可见较多组织细胞浸润。免疫组化S100（＋）、CD68部分（＋）、CD1a（＋）。诊断为朗格汉斯组织细胞增生症。经过正规化疗,患儿病情缓解,并定期随诊。