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目的 报道1例罕见的距骨胫距关节负重面的骨样骨瘤患者,采用关节镜下清理术并镶嵌式自体骨软骨移植治疗,取得较好疗效。方法 患者男性,23岁,入院3年前开始出现右踝关节疼痛并活动受限。后右踝关节疼痛加重并活动受限,夜间疼痛明显,服用水杨酸类药物疼痛可缓解。体查：患者右外踝部肿胀,跖屈、背伸时诱发右踝关节疼痛明显加重,距腓前韧带止点压痛(+),踝关节前侧间隙压痛(+),内踝及后踝压痛(+),右踝关节背伸及跖屈因疼痛活动较差,踝关节抽屉试验(+-)。