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[摘要] 目的 研究原发性关节炎（JIA）患者与健康人群中正畸患者的颌面部形态在临床和影像学表现方面的差异。方法 对64例JIA患者进行临床检查并拍摄头颅侧位片。将头颅侧位片的测量结果与年龄和性别匹配的健康对照组进行对比。 结果 JIA患者容易表现出前牙开症状，SNA角、SNB角、ANB角及下颌平面角均大于对照组，前面高、下面高及中切牙交角小于对照组（P<0.05）。 结论 JIA患者的颅面部形态的改变表现为下颌后缩，下颌角陡直，前面高和下面高变短且较容易出现前牙开。JIA患者容易出现颌面部生长异常，应该进行早期和定期的正畸学及影像学检查特别是不要忽略没有颞下颌关节症状的患者。
[关键词] 青少年原发性关节炎；颞下颌关节（TMJ）；前牙开；颌面形态；下颌后缩
[中图分类号] R783 [文献标识码] B [文章编号] 1673-9701（2016）28-0072-04
青少年原发性关节炎（juvenile idiopathic arthritis，JIA）患者中颞下颌关节的损伤一直被认为是导致颌面部形态偏斜的重要因素[1]，近年来越来越受到重视，成为JIA患者中“不可被遗忘的关节”[2]。JIA患者面型的典型特点包括小合畸形、下颌后缩、远中错颌畸形。这一特点与健康儿童的安氏Ⅱ类错颌畸形的表现非常相似[3-5]，因此，没有症状的JIA患者与有安氏Ⅱ类错颌畸形的健康儿童很容易混淆。以往的研究多集中在JIA患者与健康孩子在颌面部形态方面的比较，却很少有关JIA患者与具有安氏Ⅱ类错颌畸形患者颌面部形态比较方面的研究。本研究的目的在于比较JIA患者与年龄和性别匹配的健康正畸患者之间颌面部形态的异同。现报道如下。
1 资料与方法
1.1 一般资料
JIA患者组：64例于2014年11月～2015年11月期间在儿童风湿病门诊连续就诊的患者，根据国际风湿病学联合会（international league of associations for rheumatology，ILAR）的标准被选为患者组[6]。性别比例为1.91：1，其中女42例，男22例，平均年龄（11.4±3.4）岁，平均病程（4.7±1.4）年。患者现有药物治疗包括48例（75.0%）的患者服用非甾体抗炎药，24例（37.5%）患者服用小剂量的皮质类固醇（<0.3 mg/d），22例（34.4%）患者服用氨甲蝶呤（MTX），8例（12.5%）患者服用腫瘤坏死因子（TNF）-α拮抗剂，2例（3.1%）患者服用镇静剂（萨力多胺）。46例（71.9%）患者处于疾病活动期，26例（40.6%）患者属于严重病例。对照组：选取64例年龄和性别与JIA患者组匹配的健康儿童，因错颌畸形到口腔医院就诊的患者作为对照组研究对象。两组患者年龄匹配，两组一般资料比较无统计学差异（P>0.05）。拍摄头颅侧位片以及正畸学各项检查。
1.2 研究方法
1.2.1 风湿病学临床检查 JIA患者依据风湿病专科检查分为活动期、静止期患者，并依据服用药物的种类区分病情严重程度，服用氨甲蝶呤（MTX）、肿瘤坏死因子（TNF）-α拮抗剂及镇静剂（萨力多胺）的患者被视为重度患者[7]。
1.2.2 口腔检查 口腔颌面部检查内容包括：TMJ扪诊、TMJ弹响、TMJ动度、张口度、张口型。张口度垂直向≤40 mm，侧向≤5 mm，前伸≤7 mm，被认定为张口受限。10例患者在间隔1周时进行颞下颌关节重复性检验，两次之间没有统计学差异（P>0.05）。口腔正畸学检查包括：覆合、覆盖及磨牙近远中关系，检查结果根据临床检查和研究模型的测量两方面结合来确定。
1.2.3 头颅侧位片检查及分析 JIA患者和对照组患者均在正中牙合位拍摄头颅侧位片（Cranex TomeR，Soredex，Helsinki，Finland）。拍摄参数根据患者的年龄和性别进行调节，电压70 kV，电流1.8～3 mAs。由同一名正畸医师对头颅侧位片进行定点和测量。对10例患者的头颅侧位片在间隔1周时进行重复性检验，两次之间没有统计学差异（P>0.05）。
1.3 统计学方法
选用SPSS 19.0统计学软件进行数据分析。计量资料以（x±s）形式表示，采用配对t检验，计数资料采用χ2检验。P<0.05为差异有统计学意义。
2 结果
2.1 JIA患者组临床表现和症状
64例JIA患者中有48例患者至少表现出一个颞下关节病的症状，发病率高达75%。其中22例患者出现张口型偏斜，26例患者有张口受限问题，18例患者关节区疼痛，16例患者出现关节弹响，20例患者肌肉疼痛。其中，张口受限的发病频率与JIA的轻重程度有关（P<0.05），见表1。
2.2 JIA患者与正畸患者组牙弓近远中向与垂直向对比结果
JIA患者比正畸患者组更容易出现前牙开（P<0.05），深覆合和深覆盖关系两组没有显著差异（表2）。JIA患者组有36例患者呈现远中错颌，28例患者为中性关系，对照组中38例患者为远中错颌，12例患者为近中错颌，14例患者为中性关系。两组差异无统计学意义（P>0.05）。
2.3影像学分析
JIA患者组与正畸患者组比较，前者头颅测量分析显示增大的SNA角、SNB角、ANB角和下颌平面角、中切牙交角显著变大（P<0.05，表3），与头颅测量分析值对应的JIA患者典型的侧貌表现见图1。但JIA患者组较正畸患者组前面高（TAFH）（P<0.05）以及下面高（LAFH）较小（P<0.05）。
3讨论
JIA患者表现出较高的TMJ症状，其发病率达75%，与以往的研究结果相似[2，8-10]。其中张口受限发病频率（40.1%）最高，而且与JIA发病的严重程度密切相关[11-13]。本研究中将临床上服用MTX、TNF-α拮抗剂及镇静剂的患者归为重度JIA患者，该类患者的病程和用药时间较长，其TMJ受侵犯的机会较大，因此出现较频发的颞下颌关节症状[12]。与以往研究不同的是，关节区和颌面部肌肉触诊的发病率较低，这与选取的患者中75%服用非甾体抗炎药有关，长期用药会减少疼痛的出现，同时患者的年龄小，也会干扰主观对疼痛的感受度[14]。 頭颅侧位分析的结果显示JIA患者组SNA角、SNB角、ANB角及下颌平面角均较大，这一结果与其他学者相一致[9，15]。增大的SNA角、SNB角和ANB角体现了骨性错颌的特征，同时伴有较大的下颌平面角说明发生了骨性后下旋转，这一表现支持了JIA患者更容易患有骨性Ⅱ类错颌的假设[16]。SNA角增加有两种可能的解释：第一、JIA患者的上颌骨性生长速度比正畸患者的骨性生长速度快；第二种解释可能与功能性代偿有关。当JIA患者的下颌生长受限，舌部生长的代偿机制就会出现，其中包括上前牙伴随着上颌牙槽突同时被舌肌推动，产生一个向前的移动特别是在A点的区域。因此，SNA角在JIA组增大。本研究中JIA患者组患病的平均时长为（4.7±1.4）年，患病时间长易导致下颌生长受限从而出现下颌后缩。根据我们的研究，假设JIA影响TMJ的初始阶段来自于髁突变平的时期，下颌升支变短，在磨牙区形成支点，引起了单纯的髁突向后旋转移位（图2B）；随着病程的延长，髁突出现进一步受损，下颌升支的改建沿着向后下旋转的方向进行（图2C），这种改建导致了增大的ANB角以及开。
正畸患者组前面高和下面高增大与对照组的选取有关，以往的研究，对照组多数由健康儿童组成[12]。本研究中对照组包含了大量的安氏Ⅱ类1分类错颌的患者，其下颌后下旋转的基础是下颌髁突的发育和形态处于健康状况，因此前面高和下面高较JIA患者组明显增大。
4 结论
JIA患者有很多和健康的安氏Ⅱ类1分类错颌畸形患者相似的颌面部的表现，比如下颌角陡直、下颌后缩、前牙开合等特点，这样会很容易让口腔医生在患者没有任何TMJ主诉和症状的时候忽略了其关节炎相关病症的诊治，而JIA患者与健康安氏Ⅱ类1分类正畸患者的鉴别诊断对于治疗方法的选择和预后非常关键。对JIA患者的早期矫治，特别是给予该类患者在生长发育期稳定的咬合，能够干预下颌骨的生长，对上颌骨复合体有着继发的影响[4，6]。因此，儿科医生和口腔医生以及正畸医生需要一个良好的合作去关注JIA患者的诊断和阻断性治疗。
[参考文献]
[1] Te Veldhuis EC，te Veldhuis AH，Koudstaal MJ. Treatment management of children with juvenile idiopathic arthritis with temporomandibular joint involvement：A systematic review[J]. Oral surgery，Oral Medicine，Oral Pathology and Oral Radiology， 2014，117：581-589.
[2] Arvidsson LZ，Fjeld MG，Smith HJ，et al. Craniofacial growth disturbance is related to temporomandibular joint abnormality in patients with juvenile idiopathic arthritis，but normal facial profile was also found at the 27-year follow-up[J]. Scandinavian Journal of Rheumatology，2010， 39：373-379.
[3] Ronchezel MV，Hilario MO，Goldenberg J，et al. Temporomandibular joint and mandibular growth alterations in patients with juvenile rheumatoid arthritis[J]. The Journal of Rheumatology，1995，22：1956-1961.
[4] Svensson B，Adell R，Kopp S. Temporomandibular disorders in juvenile chronic arthritis patients：A clinical study[J].Swedish Dental Journal，2000，24：83-92.
[5] Kristensen KD，Stoustrup P，Küseler A，et al. Clinical predictors of temporomandibular joint arthritis in juvenile idiopathic arthritis：A systematic literature review[J]. Seminars in Arthritis and Rheumatism，2016，45：717-732.
[6] Abramowicz S，Kim S，Prahalad S，et al. Juvenile arthritis：Current concepts in terminology，etiopathogenesis，diagnosis，and management[J]. International Journal of Oral and Maxillofacial Surgery，2016，45：801-812.
[7] Frid P，Nordal E，Bovis F，et al. Temporomandibular joint involvement is associated with quality of life，disability and high disease activity in juvenile idiopathic arthritis[J]. Arthritis Care and Research，2016，36：39-45. [8] Savioli C，Silva CA，Ching LH，et al. Dental and facial characteristics of patients with juvenile idiopathic arthritis[J]. Revista Do Hospital Das Clinicas，2004，59：93-98.
[9] El Assar，de la Fuente S，Angenete O，et al. Juvenile idiopathic arthritis and the temporomandibular joint：A comprehensive review[J]. J Craniomaxillofac Surg，2016，44：597-607.
[10] Niibo P，Pruunsild C，Voog-Oras U，et al. Contemporary management of TMJ involvement in JIA patients and its orofacial consequences[J]. The EPMA Journal，2016，7：12.
[11] Bakke M，Zak M，Jensen BL，et al. Orofacial pain，jaw function，and temporomandibular disorders in women with a history of juvenile chronic arthritis or persistent juvenile chronic arthritis[J]. Oral Surgery，Oral Medicine，Oral Path-ology，Oral Radiology，and Endodontics，2001，92：406-414.
[12] Billiau AD，Hu Y，Verdonck A，et al. Temporomandibular joint arthritis in juvenile idiopathic arthritis：Prevalence，clinical and radiological signs，and relation to dentofacial morphology[J]. J Rheumatol，2007，34，1925-1933.
[13] Abramowicz S，Susarla HK，Kim S，et al. Physical findings associated with active temporomandibular joint inflammation in children with juvenile idiopathic arthritis[J].Journal of oral and Maxillofacial Surgery：Official Journal of the American Association of Oral and Maxillofacial Surgeons，2013，71：1683-1687.
[14] Olson L，Eckerdal O，Hallonsten AL，et al. Craniomandibular function in juvenile chronic arthritis：A clinical and radiographic study[J]. Swedish Dental Journal，1991，15：71-83.
[15] Kreiborg S，Bakke M Fau-Kirkeby S，Kirkeby S Fau-Michler L，et al. Facial growth and oral function in a case of juvenile rheumatoid arthritis during an 8-year period[J]. European J Orthodontics，1990，12：119-134.
[16] Gonzalez MF，Pedersen TK，Dalstra M，et al. 3D evaluation of mandibular skeletal changes in juvenile arthritis patients treated with a distraction splint：A retrospective follow-up[J]. The Angle Orthodontist，2016，86：846-853.
（收稿日期：2016-07-17）
[关键词] 青少年原发性关节炎；颞下颌关节（TMJ）；前牙开；颌面形态；下颌后缩
[中图分类号] R783 [文献标识码] B [文章编号] 1673-9701（2016）28-0072-04
青少年原发性关节炎（juvenile idiopathic arthritis，JIA）患者中颞下颌关节的损伤一直被认为是导致颌面部形态偏斜的重要因素[1]，近年来越来越受到重视，成为JIA患者中“不可被遗忘的关节”[2]。JIA患者面型的典型特点包括小合畸形、下颌后缩、远中错颌畸形。这一特点与健康儿童的安氏Ⅱ类错颌畸形的表现非常相似[3-5]，因此，没有症状的JIA患者与有安氏Ⅱ类错颌畸形的健康儿童很容易混淆。以往的研究多集中在JIA患者与健康孩子在颌面部形态方面的比较，却很少有关JIA患者与具有安氏Ⅱ类错颌畸形患者颌面部形态比较方面的研究。本研究的目的在于比较JIA患者与年龄和性别匹配的健康正畸患者之间颌面部形态的异同。现报道如下。
1 资料与方法
1.1 一般资料
JIA患者组：64例于2014年11月～2015年11月期间在儿童风湿病门诊连续就诊的患者，根据国际风湿病学联合会（international league of associations for rheumatology，ILAR）的标准被选为患者组[6]。性别比例为1.91：1，其中女42例，男22例，平均年龄（11.4±3.4）岁，平均病程（4.7±1.4）年。患者现有药物治疗包括48例（75.0%）的患者服用非甾体抗炎药，24例（37.5%）患者服用小剂量的皮质类固醇（<0.3 mg/d），22例（34.4%）患者服用氨甲蝶呤（MTX），8例（12.5%）患者服用腫瘤坏死因子（TNF）-α拮抗剂，2例（3.1%）患者服用镇静剂（萨力多胺）。46例（71.9%）患者处于疾病活动期，26例（40.6%）患者属于严重病例。对照组：选取64例年龄和性别与JIA患者组匹配的健康儿童，因错颌畸形到口腔医院就诊的患者作为对照组研究对象。两组患者年龄匹配，两组一般资料比较无统计学差异（P>0.05）。拍摄头颅侧位片以及正畸学各项检查。
1.2 研究方法
1.2.1 风湿病学临床检查 JIA患者依据风湿病专科检查分为活动期、静止期患者，并依据服用药物的种类区分病情严重程度，服用氨甲蝶呤（MTX）、肿瘤坏死因子（TNF）-α拮抗剂及镇静剂（萨力多胺）的患者被视为重度患者[7]。
1.2.2 口腔检查 口腔颌面部检查内容包括：TMJ扪诊、TMJ弹响、TMJ动度、张口度、张口型。张口度垂直向≤40 mm，侧向≤5 mm，前伸≤7 mm，被认定为张口受限。10例患者在间隔1周时进行颞下颌关节重复性检验，两次之间没有统计学差异（P>0.05）。口腔正畸学检查包括：覆合、覆盖及磨牙近远中关系，检查结果根据临床检查和研究模型的测量两方面结合来确定。
1.2.3 头颅侧位片检查及分析 JIA患者和对照组患者均在正中牙合位拍摄头颅侧位片（Cranex TomeR，Soredex，Helsinki，Finland）。拍摄参数根据患者的年龄和性别进行调节，电压70 kV，电流1.8～3 mAs。由同一名正畸医师对头颅侧位片进行定点和测量。对10例患者的头颅侧位片在间隔1周时进行重复性检验，两次之间没有统计学差异（P>0.05）。
1.3 统计学方法
选用SPSS 19.0统计学软件进行数据分析。计量资料以（x±s）形式表示，采用配对t检验，计数资料采用χ2检验。P<0.05为差异有统计学意义。
2 结果
2.1 JIA患者组临床表现和症状
64例JIA患者中有48例患者至少表现出一个颞下关节病的症状，发病率高达75%。其中22例患者出现张口型偏斜，26例患者有张口受限问题，18例患者关节区疼痛，16例患者出现关节弹响，20例患者肌肉疼痛。其中，张口受限的发病频率与JIA的轻重程度有关（P<0.05），见表1。
2.2 JIA患者与正畸患者组牙弓近远中向与垂直向对比结果
JIA患者比正畸患者组更容易出现前牙开（P<0.05），深覆合和深覆盖关系两组没有显著差异（表2）。JIA患者组有36例患者呈现远中错颌，28例患者为中性关系，对照组中38例患者为远中错颌，12例患者为近中错颌，14例患者为中性关系。两组差异无统计学意义（P>0.05）。
2.3影像学分析
JIA患者组与正畸患者组比较，前者头颅测量分析显示增大的SNA角、SNB角、ANB角和下颌平面角、中切牙交角显著变大（P<0.05，表3），与头颅测量分析值对应的JIA患者典型的侧貌表现见图1。但JIA患者组较正畸患者组前面高（TAFH）（P<0.05）以及下面高（LAFH）较小（P<0.05）。
3讨论
JIA患者表现出较高的TMJ症状，其发病率达75%，与以往的研究结果相似[2，8-10]。其中张口受限发病频率（40.1%）最高，而且与JIA发病的严重程度密切相关[11-13]。本研究中将临床上服用MTX、TNF-α拮抗剂及镇静剂的患者归为重度JIA患者，该类患者的病程和用药时间较长，其TMJ受侵犯的机会较大，因此出现较频发的颞下颌关节症状[12]。与以往研究不同的是，关节区和颌面部肌肉触诊的发病率较低，这与选取的患者中75%服用非甾体抗炎药有关，长期用药会减少疼痛的出现，同时患者的年龄小，也会干扰主观对疼痛的感受度[14]。 頭颅侧位分析的结果显示JIA患者组SNA角、SNB角、ANB角及下颌平面角均较大，这一结果与其他学者相一致[9，15]。增大的SNA角、SNB角和ANB角体现了骨性错颌的特征，同时伴有较大的下颌平面角说明发生了骨性后下旋转，这一表现支持了JIA患者更容易患有骨性Ⅱ类错颌的假设[16]。SNA角增加有两种可能的解释：第一、JIA患者的上颌骨性生长速度比正畸患者的骨性生长速度快；第二种解释可能与功能性代偿有关。当JIA患者的下颌生长受限，舌部生长的代偿机制就会出现，其中包括上前牙伴随着上颌牙槽突同时被舌肌推动，产生一个向前的移动特别是在A点的区域。因此，SNA角在JIA组增大。本研究中JIA患者组患病的平均时长为（4.7±1.4）年，患病时间长易导致下颌生长受限从而出现下颌后缩。根据我们的研究，假设JIA影响TMJ的初始阶段来自于髁突变平的时期，下颌升支变短，在磨牙区形成支点，引起了单纯的髁突向后旋转移位（图2B）；随着病程的延长，髁突出现进一步受损，下颌升支的改建沿着向后下旋转的方向进行（图2C），这种改建导致了增大的ANB角以及开。
正畸患者组前面高和下面高增大与对照组的选取有关，以往的研究，对照组多数由健康儿童组成[12]。本研究中对照组包含了大量的安氏Ⅱ类1分类错颌的患者，其下颌后下旋转的基础是下颌髁突的发育和形态处于健康状况，因此前面高和下面高较JIA患者组明显增大。
4 结论
JIA患者有很多和健康的安氏Ⅱ类1分类错颌畸形患者相似的颌面部的表现，比如下颌角陡直、下颌后缩、前牙开合等特点，这样会很容易让口腔医生在患者没有任何TMJ主诉和症状的时候忽略了其关节炎相关病症的诊治，而JIA患者与健康安氏Ⅱ类1分类正畸患者的鉴别诊断对于治疗方法的选择和预后非常关键。对JIA患者的早期矫治，特别是给予该类患者在生长发育期稳定的咬合，能够干预下颌骨的生长，对上颌骨复合体有着继发的影响[4，6]。因此，儿科医生和口腔医生以及正畸医生需要一个良好的合作去关注JIA患者的诊断和阻断性治疗。
[参考文献]
[1] Te Veldhuis EC，te Veldhuis AH，Koudstaal MJ. Treatment management of children with juvenile idiopathic arthritis with temporomandibular joint involvement：A systematic review[J]. Oral surgery，Oral Medicine，Oral Pathology and Oral Radiology， 2014，117：581-589.
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[7] Frid P，Nordal E，Bovis F，et al. Temporomandibular joint involvement is associated with quality of life，disability and high disease activity in juvenile idiopathic arthritis[J]. Arthritis Care and Research，2016，36：39-45. [8] Savioli C，Silva CA，Ching LH，et al. Dental and facial characteristics of patients with juvenile idiopathic arthritis[J]. Revista Do Hospital Das Clinicas，2004，59：93-98.
[9] El Assar，de la Fuente S，Angenete O，et al. Juvenile idiopathic arthritis and the temporomandibular joint：A comprehensive review[J]. J Craniomaxillofac Surg，2016，44：597-607.
[10] Niibo P，Pruunsild C，Voog-Oras U，et al. Contemporary management of TMJ involvement in JIA patients and its orofacial consequences[J]. The EPMA Journal，2016，7：12.
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[12] Billiau AD，Hu Y，Verdonck A，et al. Temporomandibular joint arthritis in juvenile idiopathic arthritis：Prevalence，clinical and radiological signs，and relation to dentofacial morphology[J]. J Rheumatol，2007，34，1925-1933.
[13] Abramowicz S，Susarla HK，Kim S，et al. Physical findings associated with active temporomandibular joint inflammation in children with juvenile idiopathic arthritis[J].Journal of oral and Maxillofacial Surgery：Official Journal of the American Association of Oral and Maxillofacial Surgeons，2013，71：1683-1687.
[14] Olson L，Eckerdal O，Hallonsten AL，et al. Craniomandibular function in juvenile chronic arthritis：A clinical and radiographic study[J]. Swedish Dental Journal，1991，15：71-83.
[15] Kreiborg S，Bakke M Fau-Kirkeby S，Kirkeby S Fau-Michler L，et al. Facial growth and oral function in a case of juvenile rheumatoid arthritis during an 8-year period[J]. European J Orthodontics，1990，12：119-134.
[16] Gonzalez MF，Pedersen TK，Dalstra M，et al. 3D evaluation of mandibular skeletal changes in juvenile arthritis patients treated with a distraction splint：A retrospective follow-up[J]. The Angle Orthodontist，2016，86：846-853.
（收稿日期：2016-07-17）