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报告2例以肛周损害为首发表现的朗格汉斯组织细胞增生症。患者均为中年男性，表现为肛周斑块、糜烂，组织病理及免疫组化检查符合朗格汉斯组织细胞增生症。朗格汉斯组织细胞增生症是以朗格汉斯细胞增殖为特征的一组多系统疾病，临床表现多样，皮疹仅位于肛周时极易误诊。该文结合患者特点复习了该病的临床、组织病理学、免疫表型及鉴别诊断要点。