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目的：探讨中枢神经系统组织细胞肉瘤（HS）的临床病理特征、诊断、治疗及预后相关因素。方法报道1例原发于大脑中枢神经系统的HS患者，结合文献进行分析。结果肿瘤位于额叶，术前影像检查（包括磁共振波谱分析）考虑胶质瘤，手术全切，术后病理组织学HE染色和免疫组织化学染色确诊为HS。患者接受了调强放疗联合替莫唑胺化疗，至随访期结束未复发。结论 HS是少见的淋巴造血系统肿瘤，原发于中枢神经系统者罕见，诊断与鉴别诊断还依赖于组织形态与免疫组织化学结果。目前治疗方法为手术、放疗和化疗的综合治疗，预后多很差。术后同步放化疗可能改善患者预后。