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目的探讨脑静脉窦血栓形成合并蛛网膜下腔出血的临床症状、影像学表现和抗凝治疗的方法。方法报道1例脑静脉窦血栓形成合并蛛网膜下腔出血患者,结合复习国内外文献对脑静脉窦血栓形成合并蛛网膜下腔出血的临床表现、影像学特点及抗凝治疗的方法进行回顾性分析。结果脑静脉窦血栓形成是一种少见的脑卒中类型,脑静脉窦血栓形成合并蛛网膜下腔出血更为少见。脑静脉窦血栓形成合并蛛网膜下腔出血的临床表现以急性严重头痛多见,出血部位常位于大脑凸面。静脉窦累及以矢状窦、横窦多见。抗凝治疗并非脑静脉窦血栓形成合并蛛网膜下腔出血的禁忌证。结论脑静脉窦血栓形成合并蛛网膜下腔出血临床表现不典型,急性严重头痛和位于大脑凸面的蛛网膜下腔出血是诊断线索。抗凝治疗需区分病情进行。