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目的:探讨孤立性主动脉重度缩窄伴褶曲畸形的临床特点及诊断治疗.方法:对1例患者进行临床相关资料分析.结果:孤立性主动脉缩窄是指未合并有其他心血管畸形的主动脉缩窄.最典型的临床特征是长期高血压且上肢血压高于下肢血压.胸部X线检查可见上纵膈增宽或肋骨切迹.DSA上可见"3"字征.DSA或MSCT能准确提供主动脉缩窄伴褶曲畸形的病灶及侧支循环信息.