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目的：报道原发性空泡蝶鞍综合征致双眼视乳头水肿病案1例。方法：回顾性研究1例原发性空泡蝶鞍综合征致双眼视乳头水肿患者的临床表现、眼底改变、CT和MRI影像学检查的特征、治疗方法及疗效。结果：原发性空泡蝶鞍综合征致双眼视乳头水肿除有典型视乳头水肿的临床表现外，蝶鞍MRI亦显示垂体窝呈液型信号、垂体上缘受压凹陷、垂体变薄等典型空泡蝶鞍影像学表现。手术治疗后患者视乳头水肿改善、视力提高。结论：蝶鞍MRI是诊断原发性空泡蝶鞍综合征的首选影像学检查方法。视力下降明显的患者及时行蝶鞍区手术．术后效果良好。