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目的 报道 1例罕见的皮肤原始神经外胚层肿瘤 (PNET)并进行文献复习。方法 通过光镜及免疫组化对 1例皮肤PNET的临床病理特征进行形态学观察及分析。结果 皮肤PNET :多发生于皮肤真皮及皮下组织内 ,由小圆细胞呈片状、巢状排列 ,核深染 ,有小核仁 ,胞质淡染或透明 ,核分裂象和坏死易见 ,可见假血管样腔隙及菊形团。CD99强 (+) ,有一个以上神经标志物表达。结论 皮肤PNET属小圆细胞恶性肿瘤 ,临床上易与良性肿瘤混淆 ,组织形态与皮肤其他小圆细胞肿瘤相似 ,需经免疫组化 ,甚至电镜及基因检测方能明确诊断。