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目的讨论原发性肾脏滑膜肉瘤(PRSS)的临床病理学特征及治疗措施。方法回顾性分析重庆医科大学附属第一医院泌尿外科2016年6月25日收治的1例PRSS患者的临床资料,讨论该病的临床病理学特征及治疗方法。结果患者为33岁男性,行开放性左肾癌根治术,通过术后病理检验证实为左肾PRSS,免疫组化提示Vim(+)、FLT-1(+)、Ki-67 50%(+)、Bcl-2(+)、TLE-1(+)、CD99弱(+)、CD56(+)、myoglobin(-)、CK(-)、NSE(-)、Desmin(-)、WT-1(-)、EMA(-)、Syn(-)、CgA(-)、Syn(-)、CK19(-)、CK8(-)、CK18(-)。术后患者拒绝进一步化疗,术后4个月复查彩超提示手术部位复发,共生存9个月。结论 PRSS临床表现、体征及影像学表现不典型,病理学特征为梭形细胞、上皮细胞以及病理性核分裂象,免疫组织化学TLE-1(+)具有重要意义,手术治疗为主要治疗方式。