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目的：探讨淋巴管肌瘤病的临床病理特点、诊断及治疗方法。方法报道1例原发于盆腔淋巴结的淋巴管肌瘤的临床资料、光镜及免疫组织化学结果，并结合文献讨论。结果组织学显示右髂内和左腹股沟淋巴结内平滑肌样细胞增生并呈束状排列，伴脂肪化生。增生的细胞形态善良，某些具有上皮样细胞特点，含丰富的嗜酸性胞浆，分裂象罕见。免疫组织化学：增生的细胞 SMA（弥漫＋），HMB‐45（灶性＋），CK（AE1／AE3）（－）；内衬淋巴管内皮细胞 D2‐40（＋），CD34（－）。结论原发盆腔淋巴结的肺外淋巴管肌瘤比较罕见，免疫组织化学