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目的：探讨对肺淋巴管平滑肌瘤病（PLAM）的临床特征、诊断和治疗。方法：回顾性分析我院确诊的2例PLAM患者病历资料，并复习相关文献。结果与结论：PLAM是一种罕见的病因未明的弥漫性间质性肺疾病，好发于育龄期女性，常见临床表现为活动后呼吸困难、咳嗽、咯血、胸痛等，尤其可出现反复自发性气胸和乳糜胸。诊断主要依靠高分辨CT、肺功能以及病理活检。目前缺乏有效的治疗措施。临床医生应提高对本病的认识，尽早诊治，减少误诊及漏诊。