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目的探讨对内耳发育畸形患儿行人工耳蜗植入的手术疗效及可行性。方法回顾性分析武汉大学人民医院于2000年1月~2014年1月期间行人工耳蜗植入术的43例(43耳)内耳发育畸形患儿的临床资料,包括大前庭水管综合征(LVAS)37例(37耳),Modini畸形6例(6耳)。随机选择临床资料相匹配43例(43耳)耳蜗结构正常的人工耳蜗植入患儿作为内耳发育正常组。分析并比较两组患儿的术前听力、术中情况以及术后听觉言语能力恢复情况。结果所有患儿人工耳蜗植入术后均获得有意义的听觉。5例(5耳)LVAS患儿术中出现严重井喷现象,20例(20耳)LVAS患儿耳蜗钻孔后出现外淋巴液不同程度波动,2例(2耳)Modini畸形患儿出现严重井喷现象,其余病例(36耳)及内耳发育正常组(43耳)术中及术后均未出现严重并发症。在同一康复阶段,两组患儿的听觉言语能力比较,差异无统计学意义(P>0.05)。同组内,术后3、6、9、12、24个月的听觉言语能力较术前均有明显提高(P<0.05)。结论内耳发育畸形增加了人工耳蜗植入的手术难度,且术中易出现井喷,但内耳发育畸形患儿并不是人工耳蜗植入的绝对禁忌证,对LVAS、Modini畸形患儿,人工耳蜗是治疗的重要手段。