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目的：电镜观察Netherton综合征皮肤和毛发的超微结构改变。方法：对一例21岁Netllerton综合征男性患者的皮肤及头发毛干进行透射电镜及扫描电镜观察。结果：透射电镜观察显示，表皮角质层角质细胞分离，角质细胞间隙见板层小体、电子致密颗粒及变性桥粒，角质细胞内见多量脂滴。扫描电镜观察显示毛干呈竹节样改变伴有毛小皮断裂和剥脱。结论：表皮角质层细胞间的板层小体及电子致密颗粒是Netherton综合征特征性的超微结构。电镜观察对Netherton综合征的早期诊断有意义。