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本文报告1例先天性双侧唇裂伴发男性假两性畸形患者.该患者左侧上睑下垂;双侧上唇自唇红缘向上至双侧鼻底全部裂开,双侧鼻翼扁平,中唇短小、前翘、左偏;前颌突与双侧上颌突完全分离;外阴部在自然状态下极似女性,可见"大阴唇",仅见小块阴囊皮肤,未触及睾丸,拨开"大阴唇"可露出短小的阴茎.B超可探及2个隐蔽的睾丸.该患者经行双唇裂修复术后痊愈出院.