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目的：探讨髓内高分化骨肉瘤在病理和临床中较易误诊的原因及其鉴别诊断。方法：通过光镜检查、实验室HE染色对1例高分化髓内骨肉瘤患者进行诊断分析。结果：患者男，20岁，因摔倒出现骨折于2013年来我院就诊，X光片未发现特殊改变，手术时见髓内灰红故取约1*1*0.3c m大小组织做病检，笔者依据镜下所见拟诊为良性病变，但聘请专家诊断为骨肉瘤，以骨肉瘤报告，后患者会诊结果同骨肉瘤，于6个月后死亡。结论：高分化的髓内骨肉瘤多发于中青年患者，由于细胞分化程度高，诊断较困难，易造成误诊，临床应结合各项实验室检查和细胞形态学特点做出正确诊断。