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目的：通过报道罕见的先天性鱼鳞病患儿上感发热救治经历，引起同行对该病的认识和重视。方法：回顾性分析一例先天性鱼鳞病患儿的病史及救治经历，并对该病进行文献复习。结果：该患儿在出生后的首次感冒中，因皮肤汗腺、皮脂腺缺如，致发热时体温调节障碍，体温反复超过42°C，临床降温措施失效，最后救治无效死亡。结论：对该类患儿进行救治时要警惕其皮肤排汗、排脂功能异常，早实施应对措施，不能照搬常规救治原则。