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目的:探讨原发性腮腺平滑肌肉瘤(leiomyosarcoma,LMS)的临床病理特征及其鉴别诊断要点。方法:对两例原发性腮腺LMS进行临床病理观察和免疫组化结果分析,并对该疾病的相关文献进行复习。结果:2例男性患者腮腺区肿块,镜下肿瘤细胞均呈长梭形平行或交织条束状排列,侵及周围组织;免疫组化结果显示肿瘤细胞表达SMA、Caldesmon。两例患者均接受手术及术后放射治疗,随访两年未见复发及远处转移。结论:原发性腮腺LMS是颌面部罕见恶性肿瘤,术前诊断较为困难,免疫组织化学有助于该疾病的诊断。