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对1例血管扩张型骨肉瘤进行光镜，免疫组织化学和电镜观察，并结合文献进行讨论，总结分析了血管扩张型骨肉瘤的临床，放射线和病理特点，诊断和鉴别诊断。血管扩张型骨肉瘤是一种少见的、独特的骨肉瘤亚型，肿瘤的高度恶性、活检成功率低从而延误治疗时机是预后差的重要因素。临床及病理医师需要提高认识避免误诊，结合其影像学及病理形态学特点可做出正确诊断。