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苗勒管腺肉瘤是一类很少见的肿瘤,最早由Clement和Scully[1]于1974年报道.肿瘤由良性或非典型性的腺体成分和肉瘤间质构成,其组织学特征和生物学行为呈低度恶性.绝大多数苗勒管腺肉瘤发生在子宫,子宫以外的部位如卵巢、宫颈、阴道、膀胱和直肠等发生较少[2-4].本文报道1例难治性阴道子宫内膜异位症(内异症)恶变为腺肉瘤,并结合文献复习,探讨阴道腺肉瘤的组织发生及诊治。