研究背景发育性髋关节发育不良(developmental dysplasia of the hip, DDH)是出生前及出生后髋臼和股骨头在发育或解剖关系中出现异常所导致的髋关节病变的统称。DDH在婴儿中发病率相对较高,大约1.6-2.5‰,1‰患儿在出生时就是脱位的髋关节。影像学成像是非常必要的,因为在新生儿期和轻度发育不良时期,临床体格检查,如Ortolani和Barlow试验缺乏敏感性,而且,在没有经验的检查者手中,Ortolani和Barlow检查结果往往是不可靠的,会存在过高的假阳性和假阴性,前者导致过度诊断,后者导致晚期的DDH。婴儿股骨近端和髋臼大部分由软骨组成,因此X线不能充分显示髋关节的结构形态,而且X线有放射性损害,不适合婴儿髋关节检查。超声检查可清晰显示婴儿髋关节的内部结构,能对髋关节进行客观地测量。与临床体格检查及X线检查相比,超声检查具有无辐射,良好可视性及早期诊断等优点。20世纪80年代髋关节的二维超声(2D US)开始应用于DDH的诊断,由于其对软组织及软骨具有良好分辨力及无创、无辐射、可反复检查的特点,国外已广泛应用于婴儿DDH的筛查。目前在国内采用2D US检查婴儿DDH也较为普遍,但是应用三维超声(3D US)检查DDH者鲜有报道。国内赵亮认为髋关节2D US检查必须由有经验的人员进行操作,并且在标准切面上采集图像才能做出正确的角度测量。如果不能显示标准切面,就不能得到标准图像,测量就会出现偏差。另外必须正确确定测量α角和β角的基线、骨顶线、软骨顶线这三条测量线,测量线的准确与否直接影响到测量角度的大小。2D US只能对髋关节单一平面进行成像和测量,不能全面地对髋关节进行观察。在实际操作中,如果对髋关节超声技术本身操作不熟练以及对诊断具体分类掌握不熟悉,势必会导致一些诊断不能为临床提供正确的指导,导致过度治疗或漏诊。近年来,三维超声诊断DDH的研究罕有报道,本研究旨在探索3D US应用于诊断DDH的可行性及可重复性研究。第一章 三维超声应用于发育性髋关节发育不良的可行性研究目的探讨三维超声技术应用于发育性髋关节发育不良诊断的可行性研究。材料和方法1临床资料选取2014年3月至2014年10月婴幼儿31例,共61个髋关节,年龄9天-210天,平均年龄约(120±40)天,其中男孩5例,女孩26例。纳入标准：存在DDH高危因素或临床怀疑DDH(双下肢不等长,臀纹不对称,弹响髋,马蹄内翻足)的婴儿。排除标准：神经肌肉发育不良及有明显髋关节脱位的婴儿。2仪器与方法2.1仪器：美国GE的Voluson E8超声诊断仪。2.2探头：9L-D线阵探头及RIC5-9-D腔内容积探头。2.3检查者：超声医师有着8年的髋关节Graf法超声检查经验。2.4检查方法：家属准备好奶嘴、婴儿配方奶粉及让宝宝轻松的玩具或喜欢的音乐,然后将婴儿侧身放在检查床上。由一位有经验检查者进行检查。2.4.1二维超声检查方法：受检婴儿侧卧位,髋关节稍内旋、屈曲,家属协助固定婴儿髋关节,检查者将探头放在婴儿大转子区域获取髋关节冠状切面,探头长轴沿骨盆矢状面前后移动,直至找到标准平面。其图像特征及要显示的解剖结构为：髋关节下方强回声的股骨颈骺板,髋关节中央为股骨头,内部散在点状中等回声或高回声的卵圆形低回声区,股骨头外侧是偏高回声的滑膜皱襞、关节囊、盂唇及低回声的软骨性髋臼依次包绕,并于股骨头上方逐渐延伸为强回声的骨性髋臼缘。即能显示髋臼窝内髂骨下缘最低点、平直的近端髂骨和盂唇这3个结构者为标准图像,将获得的图像冻结并存储在机器上。2.4.2三维超声检查方法：受检婴儿侧卧位,髋关节稍内旋、屈曲,家属协助固定婴儿髋关节,检查者将探头放在婴儿大转子区域,将股骨头位于超声图像的中心部,尽可能显示一段较长的髂骨及髂骨下缘,然后对髋关节进行三维扫描并将获取的三维髋关节数据存储在机器上以便患儿离开诊室后分析。2.5图像分析2.5.1二维超声图像分析 根据Graf法,运用测量软件在获取的二维图像上测量α角和β角并分型。以平直的髂骨声影为基线,髋臼窝内髂骨下缘与骨性髋臼顶的切线为骨顶线,髋臼盂唇中点与髋臼窝骨顶的切线为软骨顶线。基线与骨顶线相交成α角,代表骨性髋臼发育的程度。基线与软骨顶线相交成p角,代表软骨性髋臼发育的程度。根据Graf法即α、β角大小的不同将髋关节分型如下：Ⅰ型：α≥60。；Ⅱ a型：60°>α≥50°(年龄小于3个月)；Ⅱ b型：60°>α≥50°(年龄大于3个月)；Ⅱc:50°>α≥43°,β≤77.；D型：50>α≥43°,β>77Β；Ⅲ型：α≤43°,β角无法测量,大部分髋臼软骨顶被股骨头挤向上端；Ⅳ型：α≤43°,β角无法测量,大部分髋臼软骨顶被股骨头挤向髋臼。2.5.2三维超声图像分析在获取容积数据时,检查者尽最大程度显示Graf法的标准平面,特别是在图像上要尽量显示平直的髂骨。等到患儿离开检查房间后,检查者将数据提取出来,由于获得的三维图像是一个容积数据,在测量三维图像时需要通过旋转X、Y、Z轴获取到Graf法标准切面。具体方法是：3D髋关节容积数据包括29个层面,每个层面包括A平面,B平面,C平面。首先激活A平面后,通过C平面可定位骨顶的最顶点。其次,旋转Y轴可显示平直的髂骨。最后,旋转X轴可定位髂骨下肢最低点及显示盂唇,这样Graf标准平面即可显示。Z轴垂直于X轴,Y轴,因此Z轴不需要旋转。将获取的标准图像放大,以清晰地显示髋关节的细微结构,即标准切面上需显示平直的髂骨、髂骨下缘,盂唇。最后根据三维数据进行三维表面成像,将表面模型上骨性髋臼形态分为锐利、圆钝、平坦以辅助评估DDH。2.6检查时间2.6.1二维超声检查时间：记录从探头放在髋关节上到获取二维Graf法标准图像的时间,不包括患儿准备时间和图像分析时间。2.6.2三维超声检查时间：记录从探头放在髋关节上到获取三维超声数据的时间,不包括患儿准备时间和图像分析时间。2.7统计分析：采用SPSS 19.0软件进行统计分析,计量资料以均数±标准差表示。二维与三维超声上测得的α,β角的一致性采用ICC及Bland-Altman分析法评价。二维与三维超声上Graf分型一致性采用Kappa检验评价。ICC大于0.75说明一致性较好。Kappa值分级：小于0.20,差；0.20-0.40,一般；0.40-0.60,中等：0.60-0.80,好；0.80-1.0,很好。获取二维图像及三维图像的时间比较采用配对t检验,P<0.05为差异有统计学意义。结果1一般资料31例婴儿中,1例有明显脱位的髋关节被排除,共61个髋关节纳入研究。61个髋关节中共有53个Ⅰ型,3个Ⅱa型,3个Ⅱb型,2个Ⅱc型。2有经验检查者获取的2D US与3D US的α、β角度一致性分析有经验检查者获取的2D US与3D US的α角度一致性很好(ICCa=0.91);有经验检查者获取的2D US与3D US的β角度一致性中等(ICCp=0.74)。3有经验检查者获取的2D US与3DUS的Graf法分型的一致性分析有经验检查者获取的2D US与3D US的Graf法分型一致性较好,Kappa值为0.87。4根据3D数据获取的髋关节骨性髋臼表面成像分析我们将3D表面模型上骨性髋臼形态分为锐利、圆钝和平坦,共54个髋关节骨性髋臼表现为锐利,4个髋关节骨性髋臼表现为圆钝,3个髋关节骨性髋臼表现为平坦。5有经验检查者2D US及3D US检查时间的比较有经验检查者获得3D超声图像的时间较获取2D图像的时间短,时间分别为12.2s±7.0s(2D),100s±7.4s(3D)两种技术获取数据的时间差异有统计学意义(P<0.01)结论1对于有经验检查者来说,髋关节3D US与2D US测得的α、β角度一致性及Graf分型一致性均较好,说明三维超声应用于婴儿DDH是可行的。2应用3D US检查,可以弥补2D US扫描中无法获得的髋臼骨顶部立体形态图像,通过对髋关节立体空间的显示,更加直观地评价髋臼的发育状况,从而对DDH做出更为可靠的诊断。婴儿髋关节三维超声检查是一种很有发展前途的技术,如果结合髋臼形态情况,将对DDH的诊断以及治疗中的随访观察发挥其独特的价值。3有经验检查者获得三维超声数据的时间较二维图像短。并且检查者可将容积数据先存放在机器上,待患儿和家属离开检测室后再做诊断分析,这在一定程度上可以节省检查时间,避免婴儿过长时间的哭闹,减少婴儿及家长的焦虑,临床上值得推广。第二章 三维超声应用于发育性髋关节发育不良的重复性研究目的本项研究旨在探讨不同经验检查者应用3D US测量髋关节α角、β角及Graf分型的可重复性。材料和方法1研究对象收集2014年12月-2015年10月48例婴儿,年龄40天-180天,平均年龄(105±35)天。其中已经诊断为脱位的2个髋关节被排除,一共94个髋关节用于2D US和3D US的评估。纳入标准：同第一章排除标准：同第一章。2仪器与方法2.1仪器：同第一章。2.2探头：同第一章。2.3检查者：一位超声医师有着8年的Graf法髋关节超声经验。另一位超声医师只有1年的Graf法髋关节超声经验。为了避免有偏倚,两位检查者的测量完全是独立的,即每次只有一个检查者在检查室对图像做出评价。两位检查者分别用2D US和3D US进行髋关节检查。为了避免记忆效应,在扫描和读取图像时,我们将图像都编上号,然后将编好号的图像存储在机器上以便稍后做评估。本研究只包括两个检查者,是因为检查时间过长会给婴儿及家属带来紧张焦虑的情绪。2.4检查方法：家属准备好奶嘴、婴儿配方奶粉及让宝宝轻松的玩具或喜欢的音乐,然后将婴儿侧身放在检查床上。2.4.1二维超声检查方法：同第一章。2.4.2三维超声检查方法：同第一章。2.5图像分析2.5.1二维超声图像分析 同第一章。2.5.2三维超声图像分析 同第一章2.6检查时间：分别记录两位检查者将探头放在髋关节上到获取2D US及3D US髋关节图像的时间,不包括患儿准备时间和图像分析时间2.6.1二维超声检查时间：同第一章。2.6.2三维超声检查时间：同第一章。2.7统计分析：采用SPSS 19.0软件进行统计分析,计量资料以均数±标准差表示。二维与三维超声上测得的α,β角的检查者间和检查者内重复性采用ICC及Bland-Altman分析法评价。两位超声医师在二维与三维超声上Graf分型的重复性采用Kappa检验评价。两位检查者获取二维图像及三维数据的时间比较采用配对t检验,P<0.05为差异有统计学意义。结果1一般情况在48个婴儿中,2髋显示严重的脱位,无法进行角度测量分析。共94个髋关节纳入本研究,其中84个Ⅰ型,7个Ⅱa型,3个Ⅱb型,2个Ⅱc型。婴儿的年龄40天-180天,平均年龄是(105±35)天,其中女孩37例,男孩11例。33例有DDH的高危因素,15例可疑DDH临床表现。2不同经验检查者2D US和3D US的α角、β角的组内可重复性分析对于有经验的检查者,2D US和3D US的α角、β角组内可重复性较好(ICCa=0.91,ICCp=0.81);对于没有经验的检查者,2D US和3D US的α角、β角组内可重复性均较差(ICCa=0.52, ICCp=0.45)。3不同经验检查者2D US和3D US的α角、β角的组间可重复性分析在3D US上,不同经验检查者测得的α角度的组间可重复性较好(ICCα=0.95),不同经验检查者测得的β角度的组间可重复性较差(ICCβ=0.54);而在2D US上,不同经验检查者测得的α、β角度的组间可重复性均较差(ICCα=0.47,ICCβ=0.36)。4不同经验检查者2D US和3D US的Graf法分型可重复性分析不同经验检查者间2D US和3D US的Graf法分型的可重复性较好(k2D=0.92,k3D=0.98)5不同经验检查者采用2D US和3D US髋关节检查时间对比两位检查者在3D US的平均检查时间均较2D超声短,检查时间不包括婴儿准备和图像分析时间.不同经验检查者2D US和3D US检查时间的差异有统计学意义(P<0.01).结论1 2D US髋关节超声受操作者经验的影响,不同经验检查者的诊断结果有可能存在较大差异。2 3D超声的可重复性较好,这在一定程度上降低了操作者经验依赖性,有利于没有经验检查者对DDH做出正确的诊断,而且3D超声操作时间较2D超声时间短,减少了患儿及家属的焦虑情绪。3D超声是一种简便的诊断DDH的方法,尤其对于没有经验的检查者,是值得推广的一门技术。