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目的：探讨脾脏指突状树突细胞肉瘤的诊断要点及其鉴别诊断。方法：对1例脾脏指突状树突细胞肉瘤进行组织病理学、免疫组化染色，并随访。结果：肿瘤原发于脾脏并累及骨髓，于确诊4月后死亡。镜检：肿瘤组织呈席纹状、旋涡状或杂乱排列，瘤细胞卵圆形、梭形，胞质少，核卵圆形或短梭形，染色质少，部分有核仁，分裂象多见。瘤细胞S-100、CD68、Vimentin和LCA阳性。结论：指突状树突细胞肉瘤极为罕见，容易漏诊和误诊，熟悉其临床病理特点，依靠免疫组化检查可确诊。